سابقه و هدف سندرم نورولپتیک بدخیم یا (Neuroleptic Malignant Syndrome, NMS) عارضه ای است که معمولا به دنبال درمان با آنتی سایکوتیک ها ایجاد می شود. هدف از گزارش این مورد، معرفی یک مورد NMS آتیپیک بواسطه مصرف کلوزاپین بدون نشانه های اصلی NMS می باشد. گزارش مورد: بیمار آقای 49 ساله ای با سابقه اسکیزوفرنیا است که بدلیل اختلال هوشیاری بستری گردیده و تحت درمان با 500 میلی گرم کلوزاپین در روز از 5 ماه قبل بوده است. بیمار دچار تعریق فراوان، نوسانات فشار خون و تاکی کاردی بود. شک بالینی بهNMS آتیپیک موجب اقدامات حمایتی و دارودرمانی در طی دوره بستری گردید که منجر به بهبودی کامل شد. بیمار تحت درمان با 30 میلی گرم آری پیپرازول روزانه ترخیص و در پیگیری های 4 ساله تاکنون بدون عارضه بوده است. نتیجه گیری علیرغم اینکه NMS در فرم کلاسیک به آسانی قابل شناسائی است اما اغلب در شروع نمای بالینی و سیر آن دارای تظاهرات ناهمگون می باشد و در صورت شک بالینی و درمان بموقع سیر خوش خیمی خواهد داشت.